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FISTULA BRONCOBILIAR CONGENITA DETECTADA POR COLESCINTIGRAFIA
FISTULA
BRONCOBILIAR CONGENITA DETECTADA POR COLESCINTIGRAFIA
REPORTE DE CASO
Por:
Dra. Cecilia Aguilar
Ramirez (1) - (Perú) (File)
Dr. Roque Cano
(1)
Dr. Armando Camasca
(3)
Dr. José
Gonzáles (4)
Dr. Juan Rivera
(4)
Dra. Trinidad
Del Pino (3)
Dr. Alex Untiveros
(2)
ABSTRACT
A case of a six year old female
patient with congenital broncho biliary fistula
is presented. Only twenty cases have been reported
worldwide of this disease
The patient had respiratory symptoms since she
was born and complicated progressively. She was
submitted to multiple imaging studies to clarify
her diagnosis like chest x rays, CT, ultrasound
and nuclear colescintigraphy. This late procedure
confirmed the presence of a broncho-biliary that
was corrected by surgery, with subsequent improvement
of clinical symptoms.
Se presenta el caso de una paciente
mujer de 6 años con el diagnóstico
de fístula broncobiliar congénita.
Existen 20 casos reportados en la literatura de
esta entidad. Desde el nacimiento la paciente
presentó signos y síntomas de enfermedad
respiratoria, que fue complicándose progresivamente,
fue sometida a radiografía de tórax,
TAC, ultrasonido y colescintigrafia con HIDA Tc
99m. Este procedimiento confirmó la presencia
de la fístula, siendo la paciente derivada
a cirugía para la corrección de
la fístula, mejorando el cuadro clínico.
(1) Centro de Medicina Nuclear
IPEN-INEN, Lima-Perú.
(2) Instituto de Salud del Niño - Servicio
de Neumología, Lima-Perú.
(3) Instituto de Salud del Niño - Servicio
de Radiodiagnóstico, Lima-Perú.
(4) Instituto de Salud del Niño-Servicio
de Gastroenterología, Lima-Perú.
INTRODUCCIÓN
La Fístula Broncobiliar Congénita
es una patología poco frecuente; se han reportado
menos de 20 casos a nivel mundial.
La colescintigrafía o gammagrafía de vías
biliares es un estudio que puede detectar, entre otras
patologías, escape del fluido biliar, aún
en fístulas muy pequeñas(1).
Se reporta el caso de una niña portadora de una
fístula broncobiliar congénita, en quien
se confirmó la presencia de la misma por colescintigrafía.
REPORTE
DE CASO
El presente caso se trata de una niña
de 6 años, natural y procedente de la selva, nacida
de parto a término, eutócico, con aspiración
meconial, pesó al nacer 2,080 g. y tuvo inmunizaciones
completas. Como antecedentes patológicos presentó
eruptivas de la infancia, tos y resfríos comunes
desde el nacimiento. Cada episodio cedía con antibióticos,
los análisis para descartar tuberculosis fueron
negativos. La sintomatología respiratoria progresó
en intensidad y duración de cada episodio, a lo
que se agregó expectoración de tipo bilioso.
Fue hospitalizada en varias oportunidades, en un hospital
local, con el diagnóstico de bronconeumonía.
Desde los cuatro años presentó obstrucción
bronquial, para lo cual utilizó inhaladores.
Al examen físico de ingreso se apreciaba leve tiraje
subcostal, se auscultaban subcrepitantes diseminados,
espiración prolongada y algunos roncantes. Además
se apreciaba hipocratismo digital y cianosis central y
periférica. El resto del examen no mostró
alteraciones.
La paciente fue sometida a fibrobroncoscopía diagnóstica
y aspirado bronquial por el equipo médico del Servicio
de Neumología del Instituto de Salud del Niño,
obteniéndose líquido de aspecto biliar,
lo cual permitió el diagnóstico clínico
de fístula broncobiliar y su posterior confirmación
con estudios de imágenes.
En primer lugar, la ecografía abdominopélvica
mostró fibrosis periportal en hígado y bazo
aumentado de tamaño, el diámetro de las
vías biliares era normal. La TAC torácica
demostró bronquiectasias en las bases pulmonares
(ver Imagen 1).
Para confirmar el diagnóstico clínico se
realizó una colescintigrafia. Esta fue realizada
en el Centro de Medicina Nuclear del IPEN-INEN. Después
de administrar por vía endovenosa 1.5 mCi de Tc99m-DEIDA,
se adquirieron tomas secuenciales a los 5, 10, 20, 30
minutos las que mostraron imágenes del árbol
bronquial lo que confirmó el diagnosticó
de la presencia de una fístula broncobiliar(Imagenes
2 y 3). Los especialistas decidieron realizar una broncoscopía,
con el fin de limpiar la vía aérea ante
la reagudización de los síntomas
respiratorios; fortuitamente se logró penetrar
con el fibroscopio en el tracto fistuloso lo cual permitió
hacer una broncografía con sustancia de contraste,
con la cual se visualizó el trayecto de la fístula
desde la carina al árbol biliar extrahepático
(Imagen 4).
La paciente fue sometida a cirugía mejorando notablemente
el cuadro clínico a los pocos días. Actualmente
se encuentra sin evidencia de enfermedad.
Imagen 1:
TAC de tórax que muestra la base de ambos
campos pulmonares, la cual fue informada como
bronquiectasias en ambas bases.
Imagen 2: Gammagrafía
de hígado y vías biliares donde se visualizan
la traquea y bronquio derecho, imagen adquirida a
los 5 minutos posterior a la inyección del
radiofármaco.
Imagen 3: Gammagrafía
de hígado y vías biliares donde se visualiza
la fístula, los bronquios y la traquea. Imagen
adquirida a los 10 minutos de la administración
de DEIDA-Tc99m.
Imagen 4: Fibrobroncografía
donde se visualiza el pasaje del medio de contraste
del fibroscopio al árbol bronquial, fístula
y vesícula.
DISCUSION
La fístula broncobiliar es una patología
poco frecuente que puede ser de origen congénito
pero más comúnmente se asocia a trauma,
cirugías, abscesos hepáticos y/o enfermedades
parasitarias del hígado. Se caracteriza por bilióptisis(1).
La cirugía ha sido el tratamiento convencional
y además recientemente se está utilizando
drenaje percutáneo como otra opción(1,2).
La fístula biliar congénita puede ser considerada
dentro de las posibles causas de neumonía aspirativa
en infantes y en niños(3). La fístula usualmente
se origina en el bronquio principal derecho(3-5).
La etiología es aún desconocida, pero se
postulan dos causas:
La unión
de un brote embrionario bronquial anormal con un ducto
biliar anormal
Duplicación
del tracto gastrointestinal superior(3,4).
El examen histológico del trayecto fistuloso
de otros casos ha mostrado que la porción superior
se asemeja a la tráquea; la porción medial,
al esófago; y la inferior al ducto biliar (4).
Una vez hecho el diagnóstico la corrección
quirúrgica de esta anomalía es generalmente
efectiva(4).
En lo referente a los exámenes auxiliares, la tomografía
axial computarizada y el ultrasonido ayudan poco al diagnóstico.
La broncoscopía y la broncografía usualmente
no permiten el delinear la fístula. La colangiografía
transparietohepática o la colangiografía
endoscópica retrógrada son procedimientos
invasivos utiles en fístulas de grueso calibre,
pero presentan limitaciones en la detección de
fístulas pequeñas (2).
La colescintigrafía puede evaluar el sistema hepatobiliar
en su integridad y detectar lesiones que ocupan espacio
tales como biliomas. La ruta fisiológica del fluido
biliar es demostrada usando colescintigrafía, incluyendo
la ausencia o presencia de escape biliar, fístulas
y obstrucción.(2) En un caso reportado en la literatura
en el que se realizó la colescintigrafía
con I131-Rosa de Bengala, en un paciente adulto, se pudo
llegar al diagnóstico preoperatorio de fístula
toracobiliar. La colescintigrafía con HIDA o PIPIDA,
Tc 99m con vistas tardías, es probablemente más
sensible en detectar fístulas broncobiliares pequeñas(1).
COMENTARIO
En el presente caso
se pudo confirmar el diagnóstico clínico de
la presencia de una Fístula Broncobiliar congénita
con colescintigrafía. Este es un estudio de Medicina
Nuclear, en el cuál se utiliza una dosis mínima
de radiación, lo que asegura una baja exposición
radiológica para el paciente, además de ser
un método no invasivo y sin provocar reacciones adversas.
DIAGNOSTICO
FISTULA BRONCOBILIAR CONGENITA DETECTADA POR COLESCINTIGRAFIA
Agradecemos
a los Doctores:
Dra. Cecilia
Aguilar Ramirez (1)- (Perú) (File)
Dr. Roque
Cano (1)
Dr. Armando
Camasca (3)
Dr. José
Gonzáles (4)
Dr. Juan
Rivera (4)
Dra.
Trinidad Del Pino (3)
Dr. Alex
Untiveros (2)
BIBLIOGRAFÍA
Gugenhein M, Clardullo M, Traynerr O and Bismuth
H. Bronchobiliary Fistula in Adults. Ann Surgery 1988;
207: 90-94.
Velchik M, Roth G, Wegener W, Abass A. Bronchobiliary
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32: 136-138.
Sane S, Sieber W, Girdany B. Congenital Bronchobiliary
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Surgery 1971; 69: 599-608.
Neuhauser E, Elkin M, Landing B. Congenital Direct
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Biliary Sistem and Respiratory Tract. Am J Dis Child
1952; 83:654-659.
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